A Meta-analysis in efficacy and safety of selective posterior rhizotomy for patients with cerebral palsy at different grades of the Gross Motor Function Classification System
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摘要:目的
探讨选择性脊神经后根切断术(SPR)治疗不同粗大运动功能分级系统(GMFCS)等级脑性瘫痪患者的疗效与安全性差异。
方法检索Pubmed、Embase、Web of Science、中国生物医学文献数据库、中国期刊全文数据库(CNKI)、万方数据库、维普数据库中相关文献，纳入有关SPR治疗脑性瘫痪的临床试验研究进行Meta分析。由至少2名研究员独立筛选文献、提取数据和评估文献质量，数据分析采用Review Manager 5.4软件。
结果共检索到2 726篇文献，经过筛选最终纳入8篇。Meta分析结果显示, GMFCS各级脑性瘫痪患者的粗大运动能力、自理能力在术后均改善，肌张力在术后均下降，差异有统计学意义(P < 0.05)。对比SPR术前和术后的粗大运动能力改善情况, Ⅱ级、Ⅲ级患者获益最佳，其次为Ⅰ级患者，Ⅳ级、Ⅴ级患者获益较少; 在提高自理能力方面, Ⅰ级患者获益最佳，其次为Ⅲ级患者，Ⅱ级、Ⅳ级患者获益较小。既往文献均未报告明显不良反应。
结论SPR对于脑性瘫痪患者是相对安全且有效的治疗方案。GFMCS Ⅱ、Ⅲ级患者SPR的获益最佳，术前身体状态较差的GFMCS Ⅳ、Ⅴ级患者也能从中获益。
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关键词:
- 脑性瘫痪 /
- 选择性脊神经后根切断术 /
- 粗大运动功能分级系统 /
- Meta分析 /
- 自理能力
Abstract:ObjectiveTo investigate the differences in efficacy and safety in the treatment of patients with cerebral palsy at different grades of the Gross Motor Function Classification System (GMFCS) by selective posterior rhizotomy (SPR).
MethodsRelevant literatures on SPR treatment for cerebral palsy were retrieved from Pubmed, Embase, Web of Science, China Biology Medicine disc, China National Knowledge Infrastructure (CNKI), Wanfang Database, and VIP Database. Clinical trials on SPR treatment for cerebral palsy were included for Meta-analysis. At least two researchers independently screened the literatures, extracted data, and assessed the quality of the literatures. Data analysis was performed by Review Manager 5.4 software.
ResultsA total of 2, 726 literatures were retrieved, and 8 literatures were finally included after screening. The results of the Meta-analysis showed that the gross motor function and self-care ability of patients with cerebral palsy at all GMFCS grades improved significantly after surgery, and muscle tone decreased significantly after surgery (P < 0.05). In comparison of the improvement in gross motor function before and after SPR, patients with grades Ⅱ and Ⅲ of GMFCS benefited the most, followed by those with grade Ⅰ, and those with grades Ⅳ and V benefited less. In terms of improving self-care ability, patients with grade Ⅰ benefited the most, followed by those with grade Ⅲ, and those with grades Ⅱ and IV benefited less. No significant adverse reactions were reported in previous literatures.
ConclusionSPR is a relatively safe and effective treatment option for patients with cerebral palsy. Patients at grades Ⅱ and Ⅲ of GMFCS benefit the most from SPR, and patients at grades Ⅳ and V with poor preoperative physical status can also benefit from SPR.
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脑性瘫痪(简称“脑瘫”)是指在大脑发育未成熟阶段时因早产、难产、窒息等因素导致的非进行性脑损伤，是一种以运动障碍与姿势异常为主要临床表现的综合征，严重影响患者的生活质量和运动能力[1]。脑瘫最常见的类型为痉挛型脑瘫，占所有脑瘫病例的60%~70%。选择性脊神经后根切断术(SPR)是改善脑瘫患者痉挛的有效方法，可以降低脑瘫患者的肌张力，解除痉挛，改善患者运动功能[2-3]。目前，SPR的手术适应人群尚存在争议。研究[4]提示, SPR主要针对具有一定运动能力的患者，如粗大运动功能分级系统(GMFCS)为Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ级的脑瘫患者，而运动能力低下、GMFCS分级为Ⅳ、Ⅴ级的患者暂不推荐行手术治疗。
在临床中发现，不同GMFCS分级患者的疗效以及手术安全性存在一定差异，大多数GMFCS Ⅰ、Ⅱ级患者术后下肢运动能力恢复良好，能够像健康人一样站立行走; Ⅲ级患者术后可完成更多日常活动，提高自理能力。本研究通过检索国内外SPR治疗脑瘫的相关临床试验，对从不同GMFCS分级讨论SPR疗效的相关研究进行Meta分析，以进一步评估SPR治疗不同GMFCS分级脑瘫患者的疗效差异，明确手术适应范围，为SPR临床应用提供循证医学证据支持。
1. 资料与方法
1.1 一般资料
纳入标准: ① SPR治疗脑瘫的前瞻性或回顾性研究; ②语种为中文或者英文; ③研究对象需明确诊断为脑瘫，不区分性别和种族; ④ SPR组的干预措施只应用SPR, 不联合其他疗法; ⑤结局指标中体现出不同GMFCS分级患者的差异，主要结局指标包括粗大运动评分量表(GMFM)、肌张力、儿童生活功能评估量表(PEDI)等，次要结局指标包括关节活动度、肌力及肌耐力等。排除标准: ①会议摘要、重复报道的研究; ②研究对象合并其他疾病; ③ SPR组的干预措施联合了其他疗法。
1.2 研究方法
文献检索时间从建库到2022年12月30日。电子数据库包括Pubmed、Embase、Web of Science、中国生物医学文献数据库、中国期刊全文数据库(CNKI)、万方数据库、维普数据库。采用主题词结合自由词的方式进行检索。中文检索关键词包括“脑瘫”“脑性瘫痪”“痉挛型脑瘫”“痉挛型双瘫”“选择性脊神经后根切段术”“选择性背根神经切段术”; 英文检索词包括“cerebral palsy”“spastic cerebral palsy”“diplegic cerebral palsy”“spastic diplegia”“monoplegic cerebral palsy”“quadriplegic cerebral palsy”“selective posterior rhizotomy”“selective dorsal rhizotomy”。以CNKI为例，具体检索策略为: SU=(“脑瘫”+“脑性瘫痪”+“痉挛型脑瘫”+“痉挛型双瘫”) AND SU= (“选择性脊神经后根切段术”+“选择性背根神经切段术”)。
1.3 文献筛选、数据提取与质量评估
2名研究员独立进行文献筛选、数据提取与质量评估，若意见不一致，咨询第3名研究员解决，直至达成统一意见。文献筛选在Endnote 20软件中进行。数据提取包括作者、发表时间、研究设计类型、SPR受试者数量、随访时间、结局指标等。对于随机对照试验，采用Cochrane RCT质量评价指标对纳入研究进行质量评价。对于非随机对照试验，采用非随机对照研究方法学评价指标(MINORS)对纳入研究进行质量评价。评价指标共12条，每条为0~2分, 0分表示未报道, 1分表示报道了但信息不充分, 2分表示报道了且提供了充分的信息。前8条可针对无对照组的研究，最高分为16分; 后4条与前8条共同针对有对照组的研究，最高分共24分, 0~8分表示质量不高, 9~16分表示中等质量, 17~24分表示高质量[5]。
1.4 统计学方法
采用Review Manager 5.4软件进行数据分析。计量资料以标准均数差(SMD)表示，置信区间(CI)以95%表示。I2定量判断异质性的大小。若分析结果为P < 0.01且I2>50%, 提示各研究之间存在异质性，进行Meta分析时采用随机效应模型，否则采用固定效应模型。P < 0.05为差异有统计学意义。进行亚组分析时，当每个亚组效应模型选择相互矛盾时，选择随机效应模型进行合并。交互作用效应即RevMan森林图中亚组间的异质性对应的P值，可反映亚组间的异质性情况。
2. 结果
2.1 文献检索结果
共检索到2 726篇文献。在Endnote 20软件中共剔除重复文献749篇，剩余1 977篇文献。通过阅读题目和摘要等，剔除不符合纳入标准的文献，剩余419篇文献。精读全文后，最终纳入8篇。文献检索流程见图 1。
2.2 文献基本特征
8篇文献共包括560例脑瘫患者。纳入文献基本信息见表 1。
表 1 纳入8篇文献的基本信息作者 年份 研究设计 样本量/例 手术平均年龄/岁 干预措施 术后随访 结局指标 胡栓贵等[6] 2015 nRCT 41 5.3 SPR 1年 MAS, GMFM 张国勋等[7] 2014 nRCT 132 6.0 SPR 1年 MAS, GMFM CHAN S H等[8] 2008 nRCT 21 8.6 SPR 1年 MAS, ROM, GMFM GILLESPIE C S等[9] 2012 nRCT 145 6.1 SPR 2年 GMFM, PEDI, MAS LUNDKVIST JOSENBY A等[10] 2009 nRCT 41 4.1 SPR 1年 GMFM MACWILLIAMS B A等[11] 2011 nRCT 8 15.3 SPR 1年 GMFM MOROTA N[12] 2019 nRCT 137 5.9 SPR 10年 GMFM NORDMARK E等[13] 2008 nRCT 35 4.5 SPR 5年 GMFM, PEDI nRCT: 非随机对照实验; SPR: 选择性脊神经后根切断术; MAS: 改良Ashworth量表; GMFM: 粗大运动评分量表;
ROM: 关节活动范围; PEDI: 儿童生活功能评估量表。2.3 纳入文献的质量评价
进行定量分析的8篇文献[6-13]均为单臂临床试验, 无对照研究。方法学质量评价结果显示8项研究均为中等质量。文献质量评价见表 2。
表 2 文献质量评价表分 非随机对照研究方法学评价指标 胡栓贵等[6] 张国勋等[7] CHAN S H等[8] GILLESPIE C S等[9] LUNDKVIST JOSENBY A等[10] MACWILLIAMS B A等[11] MOROTA N[12] NORDMARK E等[13] 1. 有明确的研究目的 1 2 2 2 2 1 2 2 2. 连续纳入患者 2 2 1 2 1 1 2 2 3. 前瞻性收集数据 2 1 2 2 2 2 2 1 4. 适合研究目的的结局指标 2 1 2 2 1 2 1 2 5. 客观评价研究结局 0 0 0 1 1 1 1 1 6. 随访期应与研究目的相符 2 1 1 1 2 2 1 2 7. 失访率低于5% 2 1 2 1 2 1 2 2 8. 样本量的前瞻性计算 1 1 2 2 2 1 2 2 总分(最高16分) 12 9 12 13 13 11 13 14 2.4 术后GMFM评分改善情况
共7篇文献[6-11, 13]对SPR提高不同GMFCS分级脑瘫患者的GMFM评分进行研究, 共414例患者，采用随机效应模型进行Meta分析，结果显示SPR可显著提高GMFM评分(SMD=8.42, 95%CI: 5.53~11.30, P < 0.000 01)。根据GMFCS分级分为5个亚组(Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ级)进行Meta分析，其中Ⅰ级共35例患者, Ⅱ级共99例患者, Ⅲ级共151例患者, Ⅳ级共110例患者, Ⅴ级共19例患者，不同亚组的患者SPR后的GMFM评分均有改善，且改善程度存在差异(P交互作用效应=0.002), 其中Ⅱ级(SMD=11.10, 95%CI: 7.13~15.07, P < 0.000 01)、Ⅲ级(SMD=10.26, 95%CI: 0.14~20.39, P=0.05)获益最佳，其次为Ⅰ级(SMD=9.23, 95%CI: 2.73~15.74, P=0.005), Ⅳ级(SMD=6.23, 95%CI: 3.91~8.55, P < 0.000 01)、Ⅴ级获益较少(SMD=3.52, 95%CI: 2.16~4.89, P < 0.000 01)。见图 2、表 3。
表 3 SPR提高不同GMFCS分级脑瘫患者GFMF评分的情况分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 7 35 79 9.23(2.73~15.74) 0.005 0.002 Ⅱ级 7 99 77 11.10(7.13~15.07) < 0.000 01 Ⅲ级 6 151 98 10.26(0.14~20.39) 0.05 Ⅳ级 5 110 81 6.23(3.91~8.55) < 0.000 01 Ⅴ级 4 19 9 3.52(2.16~4.89) < 0.000 01 总体 — 414 94 8.42(5.53~11.30) < 0.000 01 — 2.5 术后MAS分级改善情况
共4篇文献[6-9]对SPR降低不同GMFCS分级脑瘫患者的MAS分级进行研究，共328例患者，采用随机效应模型进行Meta分析，结果显示SPR可降低MAS分级，差异有统计学意义(SMD=-1.26, 95%CI: -1.44~-1.07, P < 0.000 01)。根据GMFCS分级将患者分为5个亚组(Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ级)进行Meta分析, Ⅰ级共30例患者, Ⅱ级共77例患者, Ⅲ级共128例患者, Ⅳ级共78例患者, Ⅴ级共15例患者，结果显示不同亚组的患者SPR后MAS等级均降低，差异有统计学意义(P < 0.05), 且亚组之间MAS缓解程度的差异无统计学意义(P交互作用效应=0.11), 各级患者均可在MAS评分方面获益。见图 3、表 4。
表 4 SPR降低不同GMFCS分级脑瘫患者MAS等级情况分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 4 30 0 -0.95(-1.15~-0.74) < 0.000 01 0.11 Ⅱ级 4 77 79 -1.42(-1.93~-0.91) < 0.000 01 Ⅲ级 4 128 84 -1.26(-1.71~-0.82) < 0.000 01 Ⅳ级 3 78 80 -1.28(-1.66~-0.89) < 0.000 01 Ⅴ级 2 15 0 -1.54(-2.08~-1.01) < 0.000 01 总体 — 328 71 -1.26(-1.44~-1.07) < 0.000 01 — 2.6 术后PEDI评分改善情况
共2篇文献[9, 13]对SPR提高不同GMFCS分级脑瘫患者的PEDI评分进行研究，共171例患者。在PEDI自理能力方面，采用随机效应模型进行Meta分析，结果显示SPR可提高患者自理能力，差异有统计学意义(SMD=14.40, 95%CI: 7.87~20.93, P < 0.000 1)。根据GMFCS分级将患者分为4个亚组(Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ级)进行Meta分析, Ⅰ级共4例患者, Ⅱ级共31例患者, Ⅲ级共75例患者, Ⅳ级共61例患者，不同亚组患者SPR后的GMFM评分均有一定程度的改善，差异有统计学意义(P交互作用效应=0.04)，其中Ⅰ级患者(SMD=36.55, 95%CI: 18.84~54.25, P < 0.000 1)获益最佳，其次为Ⅳ级(SMD=11.86, 95%CI: 0.47~23.24, P=0.04), Ⅲ级(SMD=10.39, 95%CI: 6.77~14.01, P < 0.000 01)获益较少, Ⅱ级获益无统计学意义(SMD=14.01, 95%CI: -16.75~44.77, P=0.37)。见图 4、表 5。
表 5 SPR术提高不同GMFCS分级脑瘫患者的PEDI-self care评分情况分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 2 4 0 36.55(18.84~54.25) < 0.000 1 0.02 Ⅱ级 2 31 94 14.01(-16.75~44.77) 0.37 Ⅲ级 2 75 0 10.39(6.77~14.01) < 0.000 01 Ⅳ级 2 61 82 11.86(0.47~23.24) < 0.000 01 总体 — 171 79 14.40(7.87~20.93) < 0.000 01 — 2.7 敏感性分析和发表偏倚分析
SPR提高不同GMFCS分级脑瘫患者的GMFM评分研究中，文章异质性较高。为检验Meta分析结果是否稳定可靠，对纳入的7篇文献进行敏感性分析。将纳入的文献逐一剔除后进行合并; 当剔除胡栓贵等[6]、张国勋等[7]研究数据后，结果中总体P值(P < 0.000 01)、I2(I2=20%)变化较大，说明这2项研究数据对总效应量影响较大。这2篇文献的研究对象均来自中国，其他文献的研究对象来自欧美地区，研究间存在人种差异、患者身体素质差异，可能造成一定的临床异质性。应用RevMan 5.4软件绘制漏斗图发现，在GMFM评分结局指标中，漏斗图对称性尚可，暂不认为存在发表偏倚。见图 5。
2.8 SPR安全性
2.8.1 额外治疗
SPR后长期随访中，多数患者会进行矫形外科手术，如距下关节融合术、腓肠肌肌腱切开术、跟腱延长术等[14]。在术前有行走能力的患者(GMFCS Ⅰ~Ⅲ级)中, 63%接受了矫形外科手术，大多数进行了足部手术; 在无法步行者(GMFCS Ⅳ~Ⅴ级)中, 19%接受了矫形外科手术，大多数接受髋关节手术[15]。
2.8.2 脊柱畸形
涉及脊柱手术后有一定的概率出现脊柱畸形，增加脊柱的不稳定的风险，如腰椎前凸增加、脊柱侧弯、脊柱疼痛等[13]。研究[16]发现，术后脊柱侧弯畸形的发展与GMFCS水平无相关性。SPR反而能延缓脊柱侧弯的进展，对比未接受手术组，脊柱侧弯的报告率更低，脊柱侧弯发生时间更晚[17-18]。
2.8.3 髋关节脱位
SPR后或出现髋关节脱位。CHAN S H等[8]研究发现, SPR后髋关节半脱位在Ⅰ级仅为6%, 而Ⅱ级为37%, Ⅲ级为64%, 超过90%的患者在Ⅳ级受到影响。然而，接受SPR的患者与未接受者的髋关节不稳定性进展并无显著差异。GMFCS Ⅳ级或Ⅴ级患者，髋关节移位率每年分别增加2.0%和3.5%。GMFCS为Ⅱ或Ⅲ级患者的迁移率每年增加0.7%, 但髋关节移位率与患者GMFCS水平无线性关系[19]。髋关节脱位与SPR后关系不大，属于自然病理进程。
2.8.4 生长发育
SPR后或增加了体质量增长速度，造成超重或者肥胖，影响患者生长发育。术后5年长期随访发现，有严重运动功能障碍(GMFCS Ⅳ~Ⅴ级)的患者，随着年龄的增长，发育迟缓的趋势有所增加。相反，具有行走能力的患者(GMFCS Ⅰ~Ⅲ级)虽然体质量增加更多，但伴随身高的增高，发育迟缓趋势减慢[20]。
3. 讨论
SPR是一种神经显微外科技术，通过选择性切断脊神经部分后根Ⅰa类神经纤维，部分阻断调节肌张力的γ-环路，进而降低肢体肌张力，保留肌力，改善痉挛状态[2]。SPR并非适合所有的脑瘫患者，术前需要对患者进行筛选[6], 而目前公认的手术适应证为: ①脑瘫患者为痉挛型或以痉挛为主的混合型脑瘫, MAS等级3级以上; ②挛缩畸形或固定畸形较轻; ③肌力尚可，术前躯干、四肢有一定的运动能力; ④智力正常或接近正常，能配合后续康复治疗。上述4项为手术的绝对适应证[21], 但部分严重痉挛与僵直的GMFCS Ⅳ~Ⅴ级脑瘫患者，因肢体运动能力较差而严重影响日常生活、护理及康复训练，但对解除肢体痉挛有较高的期望，又因处于手术绝对适应证的边缘，是否可以行SPR治疗仍存在一定的争议。
本研究结果显示, SPR可显著降低各类GMFCS等级患者下肢MAS分级; 术后随访下肢肌张力分级平均降低1.26级，下肢痉挛明显减轻，或能降低到正常; 各等级间的肌张力MAS分级改善无显著差异, SPR改善不同类型患者下肢肌张力疗效确切，即使是术前严重痉挛与僵直的GMFCS Ⅳ~Ⅴ级患者也能平等获益。术后随访评估运动能力和自理能力研究结果显示, SPR后5~10年，各类GMFCS等级患者的运动能力显著提高，平均提升8.28分; 各类患者的自理能力显著增加，平均增加9.58分，这些获益长期(5~10年)有效。这意味着患者在日常生活中更加独立，尤其对于术前GMFCS Ⅳ~Ⅴ级的患者，有助于提高自主穿衣和处理个人卫生的能力、改善坐姿等。目前部分学者更倾向于在GMFCS等级较低(Ⅰ~Ⅲ级)的患者中行SPR[22], 旨在最大限度地保证手术的治疗效果，使Ⅰ~Ⅲ级GMFCS患者术后运动能力显著改善，但其可能忽略了高等级(Ⅳ~Ⅴ级)GMFCS患者因固有活动能力的限制对提高自理能力的渴望，以及患者的父母对减轻护理压力的期望[23]。
本研究发现各级患者SPR后的获益程度确有一定的差异。不同GMFCS分级的患者接受SPR时，应充分告知其病变特点及疗效差异。患者的初始GMFCS水平、身体状态会影响他们在SPR后的改善潜力[7]。SPR可使GMFCS Ⅰ~Ⅲ级患者肌张力基本降至正常或稍高, Ⅳ~Ⅴ级患者术后肌张力也可降低，但肌张力水平仍较高。在粗大运动获益方面，获益程度排名为Ⅱ、Ⅲ、Ⅰ、Ⅳ、Ⅴ级。Ⅱ、Ⅲ级获益最优, SPR可促进其坐、爬、站立能力，帮助患者参与更多的社会生活。Ⅳ、Ⅴ级患者术前基础差，少数患者术后随访时由躺、坐转变为可爬行及辅助下站立，手术以解除痉挛、方便照顾和护理为目的，但这对Ⅳ、Ⅴ级患者已然是一个较大的进步，患者及家属需降低对手术的期待。Ⅰ级患者术后粗大运动可基本恢复正常，但获益并非最佳。张国勋等[7]解释为: Ⅰ级患者术前运动功能较好，大多数Ⅰ级患者术前便可以独立站立、行走，在GMFM量表评分上提升空间有限。在自理能力获益方面，获益程度排名为Ⅰ、Ⅳ、Ⅲ级。Ⅰ级因基础好，分值提高明显，自理能力基本恢复; Ⅳ级患者基础最差，但术后可以达成大小便控制、进餐等自理能力行为，简单的基础生活基本完成，故分值提升次之; Ⅲ级患者因大小便控制、进餐、系纽扣等自理能力行为在术前已能完成，术后不足以完成行走、独立洗澡等行为，故提升较少，但有利于参与更多的基础生活; 本研究中Ⅱ级患者自理能力提升并不明显，结果有待进一步讨论。
在SPR安全性方面，研究[15]表明，术后额外手术需求较高。痉挛型脑瘫患者术前便有较高的肌张力，大多数患者会出现肢体肌肉挛缩畸形，约50%接受SPR患者在术后5年内需要进行矫形外科手术。有行走能力的患者(GMFCS Ⅰ~Ⅲ级)对正常姿势体态、行走能力的需求最高，更需要矫形外科手术。因此, SPR后患者需要持续的骨科随访，定期评估患者生长发育及畸形改善变化，指导患者后续的康复训练和矫形手术的选择。既往研究[17]发现, SPR可以在不增加脊柱侧弯、脊柱疼痛、髋关节脱位发生率的情况下获得永久性痉挛减轻。部分患者术后出现髋关节脱位程度增大，是因术后未能配合科学的康复训练[24], 造成下肢畸形力线异常以及持续的髋关节周围肌肉力量不平衡[25]。对于GMFCS Ⅳ~Ⅴ级患者，术后髋脱位程度增大的风险略高，需要定期监测随访[19]。不对称的身体结构、肌肉失衡等是导致脑瘫患者脊柱侧弯和骨盆倾斜的根本原因[16], 与SPR干预的关系较小，应在SPR后进行规范有效的康复训练，不断根据患者的步态参数等情况调整康复治疗方案，以减少未来的疼痛不适和侧弯的发展[26]。目前, SPR对患者生长发育的影响研究较少，尚不清楚SPR后减少痉挛是否增加了体质量的增长速度[19]。但对一些术前营养不良的患儿而言，体质量增加是有一定益处的。术后应在随访时监测体质量和身高，以便早期预防体质量异常。
本研究的局限性: ①纳入文章数量有限，部分GMFCS Ⅳ~Ⅴ级样本量明显偏小，因此需进一步扩大样本量继续观察。②研究异质性较大，不同地区患者体质因素或导致一定的临床异质性，但具体异质性不明。③纳入文献均为单臂临床试验，证据等级较低。
综上所述, SPR对于脑瘫患者是相对安全且有效的治疗方案之一。痉挛型脑瘫患者的粗大运动能力、自理能力在术后可显著改善，肌张力在术后显著下降, GFMCS Ⅱ~Ⅲ级患者在SPR后获益最佳。目前文献尚未报道严重的SPR术后并发症，手术相对安全可靠。此外，传统上被排除在手术适应证之外的患者也可以从SPR中获得收益，对于GMFCS Ⅳ~Ⅴ级患者，可在综合评估患者身体状态、充分考虑患者及家属的意愿后，将SPR作为治疗方案之一，帮助患者改善症状。
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表 1 纳入8篇文献的基本信息
作者 年份 研究设计 样本量/例 手术平均年龄/岁 干预措施 术后随访 结局指标 胡栓贵等[6] 2015 nRCT 41 5.3 SPR 1年 MAS, GMFM 张国勋等[7] 2014 nRCT 132 6.0 SPR 1年 MAS, GMFM CHAN S H等[8] 2008 nRCT 21 8.6 SPR 1年 MAS, ROM, GMFM GILLESPIE C S等[9] 2012 nRCT 145 6.1 SPR 2年 GMFM, PEDI, MAS LUNDKVIST JOSENBY A等[10] 2009 nRCT 41 4.1 SPR 1年 GMFM MACWILLIAMS B A等[11] 2011 nRCT 8 15.3 SPR 1年 GMFM MOROTA N[12] 2019 nRCT 137 5.9 SPR 10年 GMFM NORDMARK E等[13] 2008 nRCT 35 4.5 SPR 5年 GMFM, PEDI nRCT: 非随机对照实验; SPR: 选择性脊神经后根切断术; MAS: 改良Ashworth量表; GMFM: 粗大运动评分量表;
ROM: 关节活动范围; PEDI: 儿童生活功能评估量表。
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表 2 文献质量评价表
分 非随机对照研究方法学评价指标 胡栓贵等[6] 张国勋等[7] CHAN S H等[8] GILLESPIE C S等[9] LUNDKVIST JOSENBY A等[10] MACWILLIAMS B A等[11] MOROTA N[12] NORDMARK E等[13] 1. 有明确的研究目的 1 2 2 2 2 1 2 2 2. 连续纳入患者 2 2 1 2 1 1 2 2 3. 前瞻性收集数据 2 1 2 2 2 2 2 1 4. 适合研究目的的结局指标 2 1 2 2 1 2 1 2 5. 客观评价研究结局 0 0 0 1 1 1 1 1 6. 随访期应与研究目的相符 2 1 1 1 2 2 1 2 7. 失访率低于5% 2 1 2 1 2 1 2 2 8. 样本量的前瞻性计算 1 1 2 2 2 1 2 2 总分(最高16分) 12 9 12 13 13 11 13 14
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表 3 SPR提高不同GMFCS分级脑瘫患者GFMF评分的情况
分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 7 35 79 9.23(2.73~15.74) 0.005 0.002 Ⅱ级 7 99 77 11.10(7.13~15.07) < 0.000 01 Ⅲ级 6 151 98 10.26(0.14~20.39) 0.05 Ⅳ级 5 110 81 6.23(3.91~8.55) < 0.000 01 Ⅴ级 4 19 9 3.52(2.16~4.89) < 0.000 01 总体 — 414 94 8.42(5.53~11.30) < 0.000 01 —
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表 4 SPR降低不同GMFCS分级脑瘫患者MAS等级情况
分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 4 30 0 -0.95(-1.15~-0.74) < 0.000 01 0.11 Ⅱ级 4 77 79 -1.42(-1.93~-0.91) < 0.000 01 Ⅲ级 4 128 84 -1.26(-1.71~-0.82) < 0.000 01 Ⅳ级 3 78 80 -1.28(-1.66~-0.89) < 0.000 01 Ⅴ级 2 15 0 -1.54(-2.08~-1.01) < 0.000 01 总体 — 328 71 -1.26(-1.44~-1.07) < 0.000 01 —
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表 5 SPR术提高不同GMFCS分级脑瘫患者的PEDI-self care评分情况
分级 文章数/篇 样本量/例 I2/% SMD(95%CI) P P交互作用效应 Ⅰ级 2 4 0 36.55(18.84~54.25) < 0.000 1 0.02 Ⅱ级 2 31 94 14.01(-16.75~44.77) 0.37 Ⅲ级 2 75 0 10.39(6.77~14.01) < 0.000 01 Ⅳ级 2 61 82 11.86(0.47~23.24) < 0.000 01 总体 — 171 79 14.40(7.87~20.93) < 0.000 01 —
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